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俞永涛 李金平 王悦锋
放线菌病由于抗生素的广泛应用现已少见，而腹部放线菌病就更为罕见，仅占放线菌病的20%左右〔1，2〕。腹部放线菌病在腹腔任何脏器均可受累，但以回盲部居多，Weese〔3〕报告57例全身各部位放线菌病中，腹部放线菌病13例(占22.8%)，其中4例发生在回盲部(占30.7%)，主要与阑尾穿孔有关〔4〕。作者统计了1993～1998年5年内全国文献报道的17例腹部放线菌病，附加我院2例，共19例，其中回盲部6例(31.6%)，绝育术后发生了3例(15.7%)。按3级分法，Ⅱ级18例，Ⅲ级1例。现将我院的2例报告如下。
1 临床资料
例1，女，70岁。2月前偶然发现腹部包块，无腹痛、呕血、发热、盗汗、乏力，无大便性状改变及脓血便，无消瘦。近来肿块渐增大，且感不适，劳动后加重，小便正常。既往有糖尿病、高血压史，无阑尾炎、胃肠手术及外伤史。体格检查：一般情况好，左中下腹可触及大小约7cm×6cm肿块，压痛轻，表面光滑，边界不清，似与腹膜相连，活动差，质坚硬。实验室检查：白细胞13.2×109/L，中性粒细胞0.79，淋巴细胞10.21，血小板132×109/L，血色素128g/L。B超示：右侧腹壁实性占位(性质待定)。术中见肿块位于腹壁肌间与小肠及大网膜浸润成团，呈灰色，取冰冻示纤维结缔组织瘤样增生并慢性反应及灶性出血。术中按恶性肿瘤整块地切除腹壁肿块，并切除小肠30cm及部分大网膜。肿块切面观：约7cm×7cm，包膜基本完整，切面呈黄色改变，略似鱼肉样。术后病理报告：放线菌病。术后用先锋V、甲硝唑抗炎治疗，但尿中持续霉菌至出院。随访4年无复发，后失访。
例2，女，30岁。40天前小便时突觉腹痛，无放射痛，右下腹触及乒乓球大小肿块，无发冷、发热及盗汗、乏力、呕吐等。亦无膀胱刺激症及便血等大便性状改变，有消瘦，肿块渐增大，时有隐痛，劳动后加重。近6天加重并发热，无阑尾炎及胃肠道手术及外伤史，2年前做绝育手术。体格检查：一般情况尚可，右下腹可及13cm×12cm大小肿块，表面光滑，质坚硬，边界不清，压痛(+)，活动差。实验室检查：白细胞12.0×109/L，中性粒细胞0.72，淋巴细胞0.207，血色素124g/L，血小板293×109/L，癌胚抗原1.38g/L。B超示：于膀胱右前方见约9cm×6cm大小实性占位，边界欠清，无明显包膜，内回声强弱不均，随呼吸无活动，考虑来源于腹膜实性占位。CT示：下腹部肿块与腹肌相贴，且局部肠管与之粘连变形。术中见肿块在肌层，腹直肌前鞘与肿块致密粘连，无法分离。术中冰冻示：纤维结缔组织显示慢性炎性反应。考虑为放线菌病可能性大，故行腹壁肿块少部分切除术，切面灰白色，似鱼肉状，有散在小脓肿。术后病理报告：放线菌病。术后用大剂量青霉素1200万U、甲硝唑500ml治疗两周，肿块明显缩小。出院后继续用药3个月复查，肿块消失，继续用药2周治愈。随访4年无复发健在。
2 讨论
2.1 病因病理特点：腹部放线菌病是由伊氏放线菌和牛型放线菌引起的腹部慢性肉芽肿性疾病，是一组由革兰氏阴性菌构成的密集的硫磺色菌群，常寄居于龋齿和扁桃体陷窝内，其碎片被吞入消化道，当消化道粘膜的完整性受到破坏，如溃疡、穿孔、胃肠道手术或外伤时，真菌逸出，在周围结缔组织内迅速生长繁殖。该菌在生长繁殖时竞争营养物质，使组织细胞丧失营养物质发生坏死。放线菌侵入组织内有单核细胞和多形核白细胞浸润，形成类上皮细胞和肉芽肿，易侵犯腹壁及系膜腹后间隙形成致密坚硬的纤维组织肿块，病灶中央为革兰氏阳性菌，周围呈栏栅状排列革兰氏阴性菌捧状物，中央形成脓肿，可从间隙流窜，最终破入空腔脏器或破出体表形成内瘘或外瘘。该病变不受正常组织层的限制，直接向周围，向纵深组织蔓延，很少往血液和淋巴扩散，所以无淋巴结肿大，无远处脏器转移。
Mousseau认为，放线菌决不是一种原发疾病，总是并发有其他疾病，因而不能培养出纯放线菌〔5〕。所以临床上往往只能获得组织学诊断，而难得到细胞学诊断。
2.2 临床特点：放线菌侵入肠粘膜后，在该处形成质坚硬的肿块，并迅速向周围组织脏器侵犯，最常见的症状和体征是短暂的腹痛、腹泻、便血、发热、消瘦、及腹壁 外瘘与有压痛的坚硬肿块。但由于无特征性的表现，亦无特异性的辅助检查手段，大部分以腹部肿块发病，且酷似恶性肿瘤。另有一重要原因是本病由于新型抗生素的广泛应用已为罕见，不易引起临床注意〔6〕，所以术前诊断极为困难。若在腹壁窦道或分泌物发现硫磺颗粒(此为放线菌菌落)则有诊断意义：将硫磺颗粒置玻璃片上压平染色，可见该颗粒呈菊花状，中心为革兰氏阳性菌丝体，四周为革兰氏阴性棒状物质。绝大部分均在术后病理确诊，本组19例中，17例术后确诊，1例Ⅲ级病人，经体表外瘘道组织活检确诊，另1例我院术中怀疑本病行腹肿块少部分切除手术，术后病理证实。
2.3 临床分型及鉴别诊断：临床上将本病分成3级〔7，8〕：Ⅰ级，术后伤口排脓，窦道形成并有放线菌者；Ⅱ级，已有腹部肿块者；Ⅲ级，病变已侵入后腹膜成腰大肌者。Ⅱ级最多见，Ⅰ、Ⅲ级极少见，本组18例Ⅱ级，报道1例为Ⅲ级，经药物治愈。鉴于本病为良性病变，预后直接与病程密切相关，误诊易造成不必要的大创伤甚至不良后果，因此，早期诊断治疗是本病的关键。
作者综合文献分析认为，为减少误诊率，提高诊断符合率，应注意以下几个问题：(1)本病的病程发展一般较急性化脓性感染慢因本病引起外科急腹症的病例极罕见(Muller-R〔9〕曾报道1例)，但要比恶性肿瘤发展快，因其能迅速形成腹部肿块，并亦广泛侵犯周围组织脏器及后腹膜、骨盆，所以易固定，不能活动。(2)任何腹部手术(尤其是阑尾切除，绝育术)后出现腹壁、腹内包块或切口经久不愈，且从窦道内引出含“硫磺颗粒”的脓液，或腹部包块侵及腹壁从体表窦道流出脓液者，应做脓液涂片和培养〔10〕。(3)腹部迅速增大的肿块，经CT发现肿块侵犯广泛〔1，11〕，但无淋巴结肿大及远处脏器转移。(4)对不明原因的腹部肿块行B超或CT引导下细针穿刺活检有助于明确诊断，避免不必要的手术探查或手术切除〔12，13〕。(5)如在X线下发现肿块与邻近组织器官间有窦道形成，应高度怀疑本病。(6)如术中见受累器官，腹壁腹膜后间隙及邻近肠系膜紧密粘连，形成一广泛、巨大、坚硬的肿块，冰冻活检为结缔组织慢性炎反应，且无淋巴结肿大及转移，应以本病对待。(7)对高度怀疑本病，但尚未明确诊断者，可试用大剂量青霉素或新型第三代头孢菌素治疗，并密切观察治疗反应。此外，本病还需与克隆病、阑尾脓肿、阿米巴肉芽肿及肠结核等疾病相鉴别。
2.4 治疗：本病预后良好，一经确诊，首选药物治疗〔6〕，而不考虑手术。伊氏放线菌对青霉素敏感，如对青霉素过敏者可选用头孢第三代抗生素。因腹部放线菌是由厌氧(或微需氧)的放线菌所致病，所以可加用杀灭厌氧菌的抗生素甲硝唑联合用药。治疗中应注意以下几点：①剂量要大，因病灶内多是纤维肉芽组织，不利于药物的渗透；②疗程至少6周以上，以防复发，应持续到症状、体征消失后数周；③药物治疗的病人必须追踪随访2～3年，以防复发；④个别病例(尤其是Ⅲ级病变)经抗炎治疗不能治愈者，可适时行手术引流，目的在于去除坏死组织，消除厌氧环境，并有利于药物渗透，术后继续抗炎治疗；⑤当不能排除恶性肿瘤的可能性时应施行手术探查，但术中必须做冰冻活检。如病变局限侵犯范围小可予以切除，术后仍辅以抗炎治疗。若侵犯广泛，切除困难或危险性大时不应强行一次性切除，可用抗生素治疗一段时间后，视病情变化或有无合并症考虑可否再手术。
作者单位：俞永涛 李金平(宁夏医学院附属医院普外科 750004)
王悦锋(宁夏陶乐县医院 753500)
参考文献
1 Harris LA.Abdominal actinomycosis evaluation by computed tomography.Am J Gast roenteral，1998，84：198
2 Beradirs.Abdominal actinomycosis.Surg Gynced obitet，1979，149：257
3 Willian C，Weese Lan Smith M.A study of 57 cases of actinomycosis over 36 years.Arcy Med，1975，135：1562
4 Putman HC.Abdominal actinomycosis.Surgery，1950，28：781
5 Fowler RC.Simpkins KC.Abdominal actinomycosis a report of three cases.Clinical Radiology，1983，34(3)：201
6 朱揆伯.回盲部放线菌病的诊治体会.中国外科专家经验文集.沈阳出版社，1992.490～491
7 桂氏祁.放线菌病(文献综述及18例的分析).中华外科杂志，1954，3：194
8 吴阶平，裘法祖主编.黄家驷外科学(上册).第四版.北京：人民卫生出版社，1988.112～114
9 Muller R，Winkler R，Dunker H，et al.Acute abdomen in abdominal actinomycosis.Leber Magen Darm，1996，26(2)：109～112
10 崔红义，许元弟，王宇.腹部放线菌病1例报告.首都医学院学报，1994，15(3)：231～233
11 Uchiyama N，Ishilkawa T.Abdominal actinomycosis Barium enema and computed tomography findings.J Gastroenterol，1997，32(1)：89～94
12 Pollock PG.Rapid diagnosis of actinoycois by thinneedle aspiration biopsy.Am J CLlin Pathol，1978，70：27
13 Miyamoto MI，Fang FC.Pyogenic Liver abscess involving actinomycosis，case report and review.Clin Infect Dis，1993，16：303
责编：杨自革
(收稿：1998—12—31 1999—03—05)
宁夏医学杂志
NINGXIA MEDICAL JOURNAL
1999年 第21卷 第7期 Vol.21 No.7 1999
放线菌病由于抗生素的广泛应用现已少见，而腹部放线菌病就更为罕见，仅占放线菌病的20%左右〔1，2〕。腹部放线菌病在腹腔任何脏器均可受累，但以回盲部居多，Weese〔3〕报告57例全身各部位放线菌病中，腹部放线菌病13例(占22.8%)，其中4例发生在回盲部(占30.7%)，主要与阑尾穿孔有关〔4〕。作者统计了1993～1998年5年内全国文献报道的17例腹部放线菌病，附加我院2例，共19例，其中回盲部6例(31.6%)，绝育术后发生了3例(15.7%)。按3级分法，Ⅱ级18例，Ⅲ级1例。现将我院的2例报告如下。
1 临床资料
例1，女，70岁。2月前偶然发现腹部包块，无腹痛、呕血、发热、盗汗、乏力，无大便性状改变及脓血便，无消瘦。近来肿块渐增大，且感不适，劳动后加重，小便正常。既往有糖尿病、高血压史，无阑尾炎、胃肠手术及外伤史。体格检查：一般情况好，左中下腹可触及大小约7cm×6cm肿块，压痛轻，表面光滑，边界不清，似与腹膜相连，活动差，质坚硬。实验室检查：白细胞13.2×109/L，中性粒细胞0.79，淋巴细胞10.21，血小板132×109/L，血色素128g/L。B超示：右侧腹壁实性占位(性质待定)。术中见肿块位于腹壁肌间与小肠及大网膜浸润成团，呈灰色，取冰冻示纤维结缔组织瘤样增生并慢性反应及灶性出血。术中按恶性肿瘤整块地切除腹壁肿块，并切除小肠30cm及部分大网膜。肿块切面观：约7cm×7cm，包膜基本完整，切面呈黄色改变，略似鱼肉样。术后病理报告：放线菌病。术后用先锋V、甲硝唑抗炎治疗，但尿中持续霉菌至出院。随访4年无复发，后失访。
例2，女，30岁。40天前小便时突觉腹痛，无放射痛，右下腹触及乒乓球大小肿块，无发冷、发热及盗汗、乏力、呕吐等。亦无膀胱刺激症及便血等大便性状改变，有消瘦，肿块渐增大，时有隐痛，劳动后加重。近6天加重并发热，无阑尾炎及胃肠道手术及外伤史，2年前做绝育手术。体格检查：一般情况尚可，右下腹可及13cm×12cm大小肿块，表面光滑，质坚硬，边界不清，压痛(+)，活动差。实验室检查：白细胞12.0×109/L，中性粒细胞0.72，淋巴细胞0.207，血色素124g/L，血小板293×109/L，癌胚抗原1.38g/L。B超示：于膀胱右前方见约9cm×6cm大小实性占位，边界欠清，无明显包膜，内回声强弱不均，随呼吸无活动，考虑来源于腹膜实性占位。CT示：下腹部肿块与腹肌相贴，且局部肠管与之粘连变形。术中见肿块在肌层，腹直肌前鞘与肿块致密粘连，无法分离。术中冰冻示：纤维结缔组织显示慢性炎性反应。考虑为放线菌病可能性大，故行腹壁肿块少部分切除术，切面灰白色，似鱼肉状，有散在小脓肿。术后病理报告：放线菌病。术后用大剂量青霉素1200万U、甲硝唑500ml治疗两周，肿块明显缩小。出院后继续用药3个月复查，肿块消失，继续用药2周治愈。随访4年无复发健在。
2 讨论
2.1 病因病理特点：腹部放线菌病是由伊氏放线菌和牛型放线菌引起的腹部慢性肉芽肿性疾病，是一组由革兰氏阴性菌构成的密集的硫磺色菌群，常寄居于龋齿和扁桃体陷窝内，其碎片被吞入消化道，当消化道粘膜的完整性受到破坏，如溃疡、穿孔、胃肠道手术或外伤时，真菌逸出，在周围结缔组织内迅速生长繁殖。该菌在生长繁殖时竞争营养物质，使组织细胞丧失营养物质发生坏死。放线菌侵入组织内有单核细胞和多形核白细胞浸润，形成类上皮细胞和肉芽肿，易侵犯腹壁及系膜腹后间隙形成致密坚硬的纤维组织肿块，病灶中央为革兰氏阳性菌，周围呈栏栅状排列革兰氏阴性菌捧状物，中央形成脓肿，可从间隙流窜，最终破入空腔脏器或破出体表形成内瘘或外瘘。该病变不受正常组织层的限制，直接向周围，向纵深组织蔓延，很少往血液和淋巴扩散，所以无淋巴结肿大，无远处脏器转移。
Mousseau认为，放线菌决不是一种原发疾病，总是并发有其他疾病，因而不能培养出纯放线菌〔5〕。所以临床上往往只能获得组织学诊断，而难得到细胞学诊断。
2.2 临床特点：放线菌侵入肠粘膜后，在该处形成质坚硬的肿块，并迅速向周围组织脏器侵犯，最常见的症状和体征是短暂的腹痛、腹泻、便血、发热、消瘦、及腹壁 外瘘与有压痛的坚硬肿块。但由于无特征性的表现，亦无特异性的辅助检查手段，大部分以腹部肿块发病，且酷似恶性肿瘤。另有一重要原因是本病由于新型抗生素的广泛应用已为罕见，不易引起临床注意〔6〕，所以术前诊断极为困难。若在腹壁窦道或分泌物发现硫磺颗粒(此为放线菌菌落)则有诊断意义：将硫磺颗粒置玻璃片上压平染色，可见该颗粒呈菊花状，中心为革兰氏阳性菌丝体，四周为革兰氏阴性棒状物质。绝大部分均在术后病理确诊，本组19例中，17例术后确诊，1例Ⅲ级病人，经体表外瘘道组织活检确诊，另1例我院术中怀疑本病行腹肿块少部分切除手术，术后病理证实。
2.3 临床分型及鉴别诊断：临床上将本病分成3级〔7，8〕：Ⅰ级，术后伤口排脓，窦道形成并有放线菌者；Ⅱ级，已有腹部肿块者；Ⅲ级，病变已侵入后腹膜成腰大肌者。Ⅱ级最多见，Ⅰ、Ⅲ级极少见，本组18例Ⅱ级，报道1例为Ⅲ级，经药物治愈。鉴于本病为良性病变，预后直接与病程密切相关，误诊易造成不必要的大创伤甚至不良后果，因此，早期诊断治疗是本病的关键。
作者综合文献分析认为，为减少误诊率，提高诊断符合率，应注意以下几个问题：(1)本病的病程发展一般较急性化脓性感染慢因本病引起外科急腹症的病例极罕见(Muller-R〔9〕曾报道1例)，但要比恶性肿瘤发展快，因其能迅速形成腹部肿块，并亦广泛侵犯周围组织脏器及后腹膜、骨盆，所以易固定，不能活动。(2)任何腹部手术(尤其是阑尾切除，绝育术)后出现腹壁、腹内包块或切口经久不愈，且从窦道内引出含“硫磺颗粒”的脓液，或腹部包块侵及腹壁从体表窦道流出脓液者，应做脓液涂片和培养〔10〕。(3)腹部迅速增大的肿块，经CT发现肿块侵犯广泛〔1，11〕，但无淋巴结肿大及远处脏器转移。(4)对不明原因的腹部肿块行B超或CT引导下细针穿刺活检有助于明确诊断，避免不必要的手术探查或手术切除〔12，13〕。(5)如在X线下发现肿块与邻近组织器官间有窦道形成，应高度怀疑本病。(6)如术中见受累器官，腹壁腹膜后间隙及邻近肠系膜紧密粘连，形成一广泛、巨大、坚硬的肿块，冰冻活检为结缔组织慢性炎反应，且无淋巴结肿大及转移，应以本病对待。(7)对高度怀疑本病，但尚未明确诊断者，可试用大剂量青霉素或新型第三代头孢菌素治疗，并密切观察治疗反应。此外，本病还需与克隆病、阑尾脓肿、阿米巴肉芽肿及肠结核等疾病相鉴别。
2.4 治疗：本病预后良好，一经确诊，首选药物治疗〔6〕，而不考虑手术。伊氏放线菌对青霉素敏感，如对青霉素过敏者可选用头孢第三代抗生素。因腹部放线菌是由厌氧(或微需氧)的放线菌所致病，所以可加用杀灭厌氧菌的抗生素甲硝唑联合用药。治疗中应注意以下几点：①剂量要大，因病灶内多是纤维肉芽组织，不利于药物的渗透；②疗程至少6周以上，以防复发，应持续到症状、体征消失后数周；③药物治疗的病人必须追踪随访2～3年，以防复发；④个别病例(尤其是Ⅲ级病变)经抗炎治疗不能治愈者，可适时行手术引流，目的在于去除坏死组织，消除厌氧环境，并有利于药物渗透，术后继续抗炎治疗；⑤当不能排除恶性肿瘤的可能性时应施行手术探查，但术中必须做冰冻活检。如病变局限侵犯范围小可予以切除，术后仍辅以抗炎治疗。若侵犯广泛，切除困难或危险性大时不应强行一次性切除，可用抗生素治疗一段时间后，视病情变化或有无合并症考虑可否再手术。
作者单位：俞永涛 李金平(宁夏医学院附属医院普外科 750004)
王悦锋(宁夏陶乐县医院 753500)
参考文献
1 Harris LA.Abdominal actinomycosis evaluation by computed tomography.Am J Gast roenteral，1998，84：198
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3 Willian C，Weese Lan Smith M.A study of 57 cases of actinomycosis over 36 years.Arcy Med，1975，135：1562
4 Putman HC.Abdominal actinomycosis.Surgery，1950，28：781
5 Fowler RC.Simpkins KC.Abdominal actinomycosis a report of three cases.Clinical Radiology，1983，34(3)：201
6 朱揆伯.回盲部放线菌病的诊治体会.中国外科专家经验文集.沈阳出版社，1992.490～491
7 桂氏祁.放线菌病(文献综述及18例的分析).中华外科杂志，1954，3：194
8 吴阶平，裘法祖主编.黄家驷外科学(上册).第四版.北京：人民卫生出版社，1988.112～114
9 Muller R，Winkler R，Dunker H，et al.Acute abdomen in abdominal actinomycosis.Leber Magen Darm，1996，26(2)：109～112
10 崔红义，许元弟，王宇.腹部放线菌病1例报告.首都医学院学报，1994，15(3)：231～233
11 Uchiyama N，Ishilkawa T.Abdominal actinomycosis Barium enema and computed tomography findings.J Gastroenterol，1997，32(1)：89～94
12 Pollock PG.Rapid diagnosis of actinoycois by thinneedle aspiration biopsy.Am J CLlin Pathol，1978，70：27
13 Miyamoto MI，Fang FC.Pyogenic Liver abscess involving actinomycosis，case report and review.Clin Infect Dis，1993，16：303
责编：杨自革
(收稿：1998—12—31 1999—03—05)
宁夏医学杂志
NINGXIA MEDICAL JOURNAL
1999年 第21卷 第7期 Vol.21 No.7 1999