单囊型成釉细胞瘤临床病理及凝集素免疫组织化学研究
作者：王颖莉 汪说之 陈新明 李原
单位：430079 武汉，湖北医科大学口腔医学院(王颖莉现为北京医科大学博士研究生)
关键词：成釉细胞瘤 ； 牙源性囊肿；免疫组织化学；病理学；口腔
New Page 2 【摘要】 目的 研究单囊型成釉细胞瘤的临床病理及凝集素免疫组织化学特点，探索有助于诊断和鉴别诊断的组织学标记物。方法 对40例单囊型成釉细胞瘤行HE染色及组织学观察；并对其中的25例行荆豆凝集素(UEA-1)、兀鹰血凝集素(BSA-1)免疫组织化学染色。 结果 40例单囊型成釉细胞瘤，组织学上可分为3个亚型：第一型5例(12.5%)，第二型20例(50.0%)，第三型15例(37.5%)；UEA-1、BSA-1在单囊型成釉细胞瘤、实性或多囊型成釉细胞瘤的上皮中均呈阴性表达，而在牙源性囊肿上皮中呈阳性反应。结论 单囊型成釉细胞瘤具有特征性的临床病理表现；UEA-1、BSA-1免疫组织化学染色有助于单囊型成釉细胞瘤和牙源性囊肿的鉴别诊断。
, 百拇医药
A study of clinicopathology and lectin immunohistochemistry in unicystic ameloblastoma
WANG Yingli, WANG Shuozhi, CHEN Xinming, et al. School of Stomatology, Hubei Medical University, Wuhan 430079
【Abstract】 Objective To investigate clinicopathological characteristics of unicystic ameloblastoma and histological markers for differential diagnosis with odontogenic cyst. Methods HE staining and histopathological observation, and lectin UEA-1、BSA-1 immunohistochemistry staining. Results 40 cases of unicystic ameloblastoma were divided histologically into 3 groups. In odontogenic cysts, most of epithelial lining showed positive binding with UEA-1 and BSA-1,whereas negative reactions were obtained for these two lectins in the epithelial components of unicystic ameloblastoma and solid or multicystic ameloblastoma, except for limited UEA-1 or BSA-1 binding to markedly keratinized tumor cells in several cases of ameloblastomas. Conclusion The unicystic ameloblastoma is a distinct entity which has characteristic clinicopathology. The lectin staining for UEA-1 and BSA-1 is a useful histological aid to differential diagnosis between unicystic ameloblastoma and odontogenic cyst.
, 百拇医药
【Key words】 Ameloblastoma Odontogenic cysts Immunohistochemistry Pathology，oral
随着研究的深入，人们逐渐认识到成釉细胞瘤并非单一实体，而是由组织病理和生物学行为不同的亚型组成。在病理上也不宜单纯将其诊断为“成釉细胞瘤”，还应指明临床病理亚型[1]。WHO指出，单囊型、周边型及促结缔组织增生型成釉细胞瘤为低复发率成釉细胞瘤[2]。 单囊型成釉细胞瘤作为独立病损实体，与实性或多囊型成釉细胞瘤相比，具有就诊年龄轻、摘除术后复发率低等特点[3-5]。WHO于1992年对单囊型成釉细胞瘤进行了叙述并将其分为3个亚型。但在某些病例中，单囊型成釉细胞瘤与牙源性囊肿之间常存在诊断困难。因此连续切片或寻求新的标记物已日益受到人们的重视。我们根据病例资料对单囊型成釉细胞瘤的临床病理和荆豆凝集素(UEA-1)、兀鹰血凝集素(BSA-1)的表达进行了研究，并着重对本病的诊断和鉴别诊断等进行了讨论。
, 百拇医药
材料和方法
1. 临床资料：均选自湖北医科大学口腔医学院病理科(1972年5月～1996年12月)的标本档案资料，根据WHO(1992年)对单囊型成釉细胞瘤的诊断标准确诊为单囊型成釉细胞瘤者40例。
2.研究方法：复习其主要临床特点和X线表现，并对全部病例进行随访。制备常规石蜡标本连续切片，行HE染色；并对其中的25例行凝集素-链霉亲和素法免疫组化染色。另选10例实性或多囊型成釉细胞瘤及27例牙源性囊肿(均来自湖北医科大学口腔医学院病理科标本档案资料)作对比研究。所用凝集素为UEA-1和BSA-1(均购自北京中山生物技术公司)。PBS缓冲液代替一抗作为空白对照，有明确的胞浆或胞膜棕色着色者定为阳性。
结果
1.临床资料：40例单囊型成釉细胞瘤患者，年龄9～59岁，平均24.1岁，其中10～19岁12例，20～29岁15例。男24例，女16例，男∶女为3∶2。39例发生于下颌，其中22例累及下颌磨牙区或下颌角；1例发生于上颌。平均病程16.7个月。临床症状主要为下颌骨膨胀性肿大，多无自觉症状。X线主要表现为颌骨内单囊性密度减低影，边缘清晰，3例呈多房影象，6例含牙。16例行病变摘除术，15例行颌骨部分切除术。全部病例随访1～15年，4例摘除术后半年至7年内复发，复发率为10%。
, 百拇医药
2.组织病理学观察：本组病例可分为3个亚型。第一型5例 (12.5%),衬里上皮增生,具有早期成釉细胞瘤特征(图1)，即Vickers-Gorlin 三联征[6]，5例中有3例表现为“非肿瘤性上皮”，经连续切片确诊。第二型20例(50.0%)，上皮呈结节状增生，突向囊腔，结节大小不一，由丛状增生的上皮构成，与丛状型成釉细胞瘤相似(图2)。第三型15例(37.5%)，囊壁内可见滤泡型或丛状型的成釉细胞瘤团块(图3)。40例中，32例有部分上皮衬里缺乏典型成釉细胞瘤的组织学特征而表现为类似于囊肿上皮的“非肿瘤上皮”，由1～2层细胞构成或为复层鳞状上皮(图2)。
3.UEA-1 、 BSA-1免疫组织化学染色观察：①牙源性囊肿上皮衬里，UEA-1、BSA-1均呈阳性表达(图4)。②单囊型成釉细胞瘤，UEA-1、BSA-1呈阴性表达。③实性或多囊型成釉细胞瘤呈UEA-1、BSA-1阴性反应，但2例实性型的肿瘤团块中央显著角化的区域呈阳性反应。
, 百拇医药
讨论
一、名称和临床表现
单囊型成釉细胞瘤作为一种独立病损被认识已有20余年[3]，同义名有：壁成釉细胞瘤(mural ameloblastoma)、丛状单囊型成釉细胞瘤(plexiform unicystic ameloblastoma)、囊性成釉细胞瘤(cystic ameloblastoma)等[7]。1992年，WHO采用了“单囊型成釉细胞瘤”的名称[2]。
本组的40例单囊型成釉细胞瘤约占本院同期成釉细胞瘤总数的13.5%。与实性或多囊型成釉细胞瘤相比，其发病高峰为10～29岁，年龄较轻，摘除术后复发率低，下颌多见，且多集中于磨牙区及下颌角。性别无明显差异。临床主要表现为颌骨无痛性肿大。上述表现与文献报道一致[7]。X线多为颌骨内单囊性密度减低影，3例呈多囊图像。Shear[8]认为多囊图像可能是骨小梁显示所致。
, 百拇医药
二、诊断和鉴别诊断
单囊型成釉细胞瘤的组织学诊断通常并不困难，本组病例中，多数可发现典型成釉细胞肿瘤图象或早期成釉细胞瘤特征[6]；但有3例增生上皮缺乏V-G三联征，经连续切片病理证实为单囊型成釉细胞瘤。因此，对牙源性囊性病损，应对标本多处取材、连续切片，寻求新的组织学标记物已日益受到重视。Saku等[9]在研究成釉细胞瘤与牙源性囊肿的鉴别时，认为UEA-1、BSA-1是有意义的指标。但对单囊型成釉细胞瘤未进行专题研究。本研究发现，单囊型成釉细胞瘤中的“非肿瘤性”上皮，其UEA-1、BSA-1表达亦为阴性，与典型成釉细胞瘤上皮表达情况一致。单囊型成釉细胞瘤中的“非肿瘤性”上皮，可能只是在HE染色标本中的表现，但在细胞表面凝集素受体改变上与典型成釉细胞瘤一致。因此，我们认为UEA-1、BSA-1在单囊型成釉细胞瘤的诊断中是有意义的组织学标记物。
三、生物学特征
, 百拇医药
一般认为，单囊型成釉细胞瘤与实性或多囊型成釉细胞瘤相比缺乏浸润性、复发率低[3-5]。本组病例随访1～15年，复发率为10%。鉴于其复发率低，部分学者[3]认为该肿瘤治疗时可单纯采用摘除术或刮治术，但Ackermann等[7]指出，不同亚型的单囊型成釉细胞瘤，其生物学行为不一样。第三型“壁成釉细胞瘤”，增生上皮浸润并破坏了纤维囊壁，因而具有侵袭松质骨的能力。本组病例中，4例复发，均为壁成釉细胞瘤。本研究结果支持Ackermann等的意见，对第一、二型，手术摘除即可；但第三型治疗时应与实性型成釉细胞瘤一致。
参考文献
[1] Gardner DG. Controversies in the nomenclature, diagnosis and treatment of ameloblastoma. In : Oral and maxillofacial surgery. 1st ed. Philadelphia:Saunders, 1994.301-305.
, http://www.100md.com
[2] Kramer IRH, Pindborg JJ ,Shear M. Histological typing of odontogenic tumors. 2nd ed.Berlin : Springer-Verlag,1992.12-13.
[3] Robinson L, Martinez MG . Unicystic ameloblastoma: a prognostically distinct entity. Cancer , 1977,40:2278-2285.
[4] Gardner DG, Corio RL . The relationship of plexiform unicystic ameloblastoma to conventional ameloblastoma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol,1983,56:54-60.
, 百拇医药
[5] Gardner DG, Corio RL . Plexiform unicystic ameloblastoma. A variant of ameloblastoma with a low recurrence rate after enucleation .Cancer, 1984,53:1730-1735.
[6] Vickers RA, Gorlin RJ. Ameloblastoma: delineation of early histopathologic features of neoplasia. Cancer, 1970,26:699-710.
[7] Ackermann GL, Altini M,Shear M. The unicystic ameloblastoma:a clinicopathological study of 57 cases.J Oral Pathol,1988,17:541-546.
, http://www.100md.com
[8] Shear M. Dentigerous cyst. In: Shear M, eds. Cysts of the oral region.2nd ed.Bristol:Wright,1987.93-98.
[9] Saku T, Shibata Y, Koyama Z, et, al. Lectin histochemistry of cystic jaw lesions : an aid for differential diagnosis between cystic ameloblastoma and odontogenic cysts .J Oral Pathol Med,1991,20:108-113.
收稿：1998-07-28
修回：1999-03-20
, 百拇医药
单位：430079 武汉，湖北医科大学口腔医学院(王颖莉现为北京医科大学博士研究生)
关键词：成釉细胞瘤 ； 牙源性囊肿；免疫组织化学；病理学；口腔
New Page 2 【摘要】 目的 研究单囊型成釉细胞瘤的临床病理及凝集素免疫组织化学特点，探索有助于诊断和鉴别诊断的组织学标记物。方法 对40例单囊型成釉细胞瘤行HE染色及组织学观察；并对其中的25例行荆豆凝集素(UEA-1)、兀鹰血凝集素(BSA-1)免疫组织化学染色。 结果 40例单囊型成釉细胞瘤，组织学上可分为3个亚型：第一型5例(12.5%)，第二型20例(50.0%)，第三型15例(37.5%)；UEA-1、BSA-1在单囊型成釉细胞瘤、实性或多囊型成釉细胞瘤的上皮中均呈阴性表达，而在牙源性囊肿上皮中呈阳性反应。结论 单囊型成釉细胞瘤具有特征性的临床病理表现；UEA-1、BSA-1免疫组织化学染色有助于单囊型成釉细胞瘤和牙源性囊肿的鉴别诊断。
, 百拇医药
A study of clinicopathology and lectin immunohistochemistry in unicystic ameloblastoma
WANG Yingli, WANG Shuozhi, CHEN Xinming, et al. School of Stomatology, Hubei Medical University, Wuhan 430079
【Abstract】 Objective To investigate clinicopathological characteristics of unicystic ameloblastoma and histological markers for differential diagnosis with odontogenic cyst. Methods HE staining and histopathological observation, and lectin UEA-1、BSA-1 immunohistochemistry staining. Results 40 cases of unicystic ameloblastoma were divided histologically into 3 groups. In odontogenic cysts, most of epithelial lining showed positive binding with UEA-1 and BSA-1,whereas negative reactions were obtained for these two lectins in the epithelial components of unicystic ameloblastoma and solid or multicystic ameloblastoma, except for limited UEA-1 or BSA-1 binding to markedly keratinized tumor cells in several cases of ameloblastomas. Conclusion The unicystic ameloblastoma is a distinct entity which has characteristic clinicopathology. The lectin staining for UEA-1 and BSA-1 is a useful histological aid to differential diagnosis between unicystic ameloblastoma and odontogenic cyst.
, 百拇医药
【Key words】 Ameloblastoma Odontogenic cysts Immunohistochemistry Pathology，oral
随着研究的深入，人们逐渐认识到成釉细胞瘤并非单一实体，而是由组织病理和生物学行为不同的亚型组成。在病理上也不宜单纯将其诊断为“成釉细胞瘤”，还应指明临床病理亚型[1]。WHO指出，单囊型、周边型及促结缔组织增生型成釉细胞瘤为低复发率成釉细胞瘤[2]。 单囊型成釉细胞瘤作为独立病损实体，与实性或多囊型成釉细胞瘤相比，具有就诊年龄轻、摘除术后复发率低等特点[3-5]。WHO于1992年对单囊型成釉细胞瘤进行了叙述并将其分为3个亚型。但在某些病例中，单囊型成釉细胞瘤与牙源性囊肿之间常存在诊断困难。因此连续切片或寻求新的标记物已日益受到人们的重视。我们根据病例资料对单囊型成釉细胞瘤的临床病理和荆豆凝集素(UEA-1)、兀鹰血凝集素(BSA-1)的表达进行了研究，并着重对本病的诊断和鉴别诊断等进行了讨论。
, 百拇医药
材料和方法
1. 临床资料：均选自湖北医科大学口腔医学院病理科(1972年5月～1996年12月)的标本档案资料，根据WHO(1992年)对单囊型成釉细胞瘤的诊断标准确诊为单囊型成釉细胞瘤者40例。
2.研究方法：复习其主要临床特点和X线表现，并对全部病例进行随访。制备常规石蜡标本连续切片，行HE染色；并对其中的25例行凝集素-链霉亲和素法免疫组化染色。另选10例实性或多囊型成釉细胞瘤及27例牙源性囊肿(均来自湖北医科大学口腔医学院病理科标本档案资料)作对比研究。所用凝集素为UEA-1和BSA-1(均购自北京中山生物技术公司)。PBS缓冲液代替一抗作为空白对照，有明确的胞浆或胞膜棕色着色者定为阳性。
结果
1.临床资料：40例单囊型成釉细胞瘤患者，年龄9～59岁，平均24.1岁，其中10～19岁12例，20～29岁15例。男24例，女16例，男∶女为3∶2。39例发生于下颌，其中22例累及下颌磨牙区或下颌角；1例发生于上颌。平均病程16.7个月。临床症状主要为下颌骨膨胀性肿大，多无自觉症状。X线主要表现为颌骨内单囊性密度减低影，边缘清晰，3例呈多房影象，6例含牙。16例行病变摘除术，15例行颌骨部分切除术。全部病例随访1～15年，4例摘除术后半年至7年内复发，复发率为10%。
, 百拇医药
2.组织病理学观察：本组病例可分为3个亚型。第一型5例 (12.5%),衬里上皮增生,具有早期成釉细胞瘤特征(图1)，即Vickers-Gorlin 三联征[6]，5例中有3例表现为“非肿瘤性上皮”，经连续切片确诊。第二型20例(50.0%)，上皮呈结节状增生，突向囊腔，结节大小不一，由丛状增生的上皮构成，与丛状型成釉细胞瘤相似(图2)。第三型15例(37.5%)，囊壁内可见滤泡型或丛状型的成釉细胞瘤团块(图3)。40例中，32例有部分上皮衬里缺乏典型成釉细胞瘤的组织学特征而表现为类似于囊肿上皮的“非肿瘤上皮”，由1～2层细胞构成或为复层鳞状上皮(图2)。
3.UEA-1 、 BSA-1免疫组织化学染色观察：①牙源性囊肿上皮衬里，UEA-1、BSA-1均呈阳性表达(图4)。②单囊型成釉细胞瘤，UEA-1、BSA-1呈阴性表达。③实性或多囊型成釉细胞瘤呈UEA-1、BSA-1阴性反应，但2例实性型的肿瘤团块中央显著角化的区域呈阳性反应。
, 百拇医药
讨论
一、名称和临床表现
单囊型成釉细胞瘤作为一种独立病损被认识已有20余年[3]，同义名有：壁成釉细胞瘤(mural ameloblastoma)、丛状单囊型成釉细胞瘤(plexiform unicystic ameloblastoma)、囊性成釉细胞瘤(cystic ameloblastoma)等[7]。1992年，WHO采用了“单囊型成釉细胞瘤”的名称[2]。
本组的40例单囊型成釉细胞瘤约占本院同期成釉细胞瘤总数的13.5%。与实性或多囊型成釉细胞瘤相比，其发病高峰为10～29岁，年龄较轻，摘除术后复发率低，下颌多见，且多集中于磨牙区及下颌角。性别无明显差异。临床主要表现为颌骨无痛性肿大。上述表现与文献报道一致[7]。X线多为颌骨内单囊性密度减低影，3例呈多囊图像。Shear[8]认为多囊图像可能是骨小梁显示所致。
, 百拇医药
二、诊断和鉴别诊断
单囊型成釉细胞瘤的组织学诊断通常并不困难，本组病例中，多数可发现典型成釉细胞肿瘤图象或早期成釉细胞瘤特征[6]；但有3例增生上皮缺乏V-G三联征，经连续切片病理证实为单囊型成釉细胞瘤。因此，对牙源性囊性病损，应对标本多处取材、连续切片，寻求新的组织学标记物已日益受到重视。Saku等[9]在研究成釉细胞瘤与牙源性囊肿的鉴别时，认为UEA-1、BSA-1是有意义的指标。但对单囊型成釉细胞瘤未进行专题研究。本研究发现，单囊型成釉细胞瘤中的“非肿瘤性”上皮，其UEA-1、BSA-1表达亦为阴性，与典型成釉细胞瘤上皮表达情况一致。单囊型成釉细胞瘤中的“非肿瘤性”上皮，可能只是在HE染色标本中的表现，但在细胞表面凝集素受体改变上与典型成釉细胞瘤一致。因此，我们认为UEA-1、BSA-1在单囊型成釉细胞瘤的诊断中是有意义的组织学标记物。
三、生物学特征
, 百拇医药
一般认为，单囊型成釉细胞瘤与实性或多囊型成釉细胞瘤相比缺乏浸润性、复发率低[3-5]。本组病例随访1～15年，复发率为10%。鉴于其复发率低，部分学者[3]认为该肿瘤治疗时可单纯采用摘除术或刮治术，但Ackermann等[7]指出，不同亚型的单囊型成釉细胞瘤，其生物学行为不一样。第三型“壁成釉细胞瘤”，增生上皮浸润并破坏了纤维囊壁，因而具有侵袭松质骨的能力。本组病例中，4例复发，均为壁成釉细胞瘤。本研究结果支持Ackermann等的意见，对第一、二型，手术摘除即可；但第三型治疗时应与实性型成釉细胞瘤一致。
参考文献
[1] Gardner DG. Controversies in the nomenclature, diagnosis and treatment of ameloblastoma. In : Oral and maxillofacial surgery. 1st ed. Philadelphia:Saunders, 1994.301-305.
, http://www.100md.com
[2] Kramer IRH, Pindborg JJ ,Shear M. Histological typing of odontogenic tumors. 2nd ed.Berlin : Springer-Verlag,1992.12-13.
[3] Robinson L, Martinez MG . Unicystic ameloblastoma: a prognostically distinct entity. Cancer , 1977,40:2278-2285.
[4] Gardner DG, Corio RL . The relationship of plexiform unicystic ameloblastoma to conventional ameloblastoma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol,1983,56:54-60.
, 百拇医药
[5] Gardner DG, Corio RL . Plexiform unicystic ameloblastoma. A variant of ameloblastoma with a low recurrence rate after enucleation .Cancer, 1984,53:1730-1735.
[6] Vickers RA, Gorlin RJ. Ameloblastoma: delineation of early histopathologic features of neoplasia. Cancer, 1970,26:699-710.
[7] Ackermann GL, Altini M,Shear M. The unicystic ameloblastoma:a clinicopathological study of 57 cases.J Oral Pathol,1988,17:541-546.
, http://www.100md.com
[8] Shear M. Dentigerous cyst. In: Shear M, eds. Cysts of the oral region.2nd ed.Bristol:Wright,1987.93-98.
[9] Saku T, Shibata Y, Koyama Z, et, al. Lectin histochemistry of cystic jaw lesions : an aid for differential diagnosis between cystic ameloblastoma and odontogenic cysts .J Oral Pathol Med,1991,20:108-113.
收稿：1998-07-28
修回：1999-03-20
, 百拇医药